左侧三叉神经第三支带状疱疹并发左侧下颌骨骨坏死1例
左侧三叉神经第三支带状疱疹并发左侧下颌骨骨坏死1例
带状疱疹是一种常见的皮肤病，但其并发症可能被忽视。本文报道了一例罕见的左侧三叉神经第三支带状疱疹并发左侧下颌骨骨坏死病例，详细描述了患者的临床表现、诊断过程、治疗方案及预后情况，并对这一罕见并发症的临床特点进行了深入讨论。
带状疱疹是由长期潜伏在脊髓后根神经节或颅脑神经节内的水痘-带状疱疹病毒重新激活和复制而引起的感染性皮肤病。研究表明，水痘-带状疱疹病毒被重新激活的因素包括感冒、疲劳过度、感染、创伤、免疫功能下降等。我国50岁以上人群带状疱疹的发病率为(2.95.8)/千人年，约有10%15%的带状疱疹累及三叉神经，其中第一支(眼支)最常受累，而第三支(下颌支)相对较少。据报道，三叉神经带状疱疹感染引起的口腔并发症主要临床表现包括牙髓炎、牙周炎、根尖周病变、牙根吸收、牙齿脱落和颌骨坏死等。本文报道1例左侧三叉神经第三支带状疱疹并发左侧下颌骨骨坏死病例, 并分析其临床特点、治疗及预后。
病例资料
患者一般情况
患者男性，64岁，2022年9月8日因“左下后牙松动脱落伴骨面暴露1周”于北京大学口腔医院就诊。患者在2022年8月突发左半舌疼痛，后继发左侧面部皮肤疱疹，疼痛感明显，当地医院诊断为三叉神经第三支带状疱疹，予外用药处理。用药后左半舌、面部疼痛及疱疹有所好转。数日后出现左下颌后牙区牙龈疼痛，在当地医院行抗炎治疗后疼痛缓解。2022年9月初左下颌后牙松动脱落，伴左侧下颌骨骨面暴露。患者自述高血压史8年，服用硝苯地平缓释片、厄贝沙坦片、酒石酸美托洛尔片等药物，血压控制在130/80 mmHg。否认糖尿病、心脏病等其他全身性系统疾病。
临床检查双侧面部对称，无明显张口受限。左侧面部可见明显带状疱疹色素沉积及瘢痕。口内检查左下颌后牙缺失，可见骨暴露面约1.5 cm×0.8 cm，触痛不明显。骨暴露面周围牙龈红肿，触压疼痛，无明显膨隆，无溢脓。口内余留牙均Ⅲ度松动。未触及颈部肿大淋巴结(图 1)。
图 1.
患者术前临床检查
Pre-operative clinical examination of the patient
A, B, visible herpes zoster pigmentation and scarring on left side of the face; C, left mandibular posterior tooth missed, the exposed bone surface was about 1.5 cm×0.8 cm, and the gingival around the exposed bone surface was red and swollen.
2022年9月8日在北京大学口腔医院行曲面体层、锥形束CT(cone beam computerized tomography，CBCT)检查，发现左侧下颌骨骨质不规则低密度破坏影，边界不清，牙槽嵴表面凹凸不平。上下颌多颗牙缺失，牙槽骨重度吸收(图 2)。根据患者的临床表现及影像学表现诊断为左侧下颌骨骨坏死。
图 2.
患者术前影像学检查
Pre-operative imageological examination of the patient
A, B, bone of left mandible was irregular and low density, the boundary was unclear, and the surface of alveolar ridge was uneven, multiple maxillary and mandibular teeth missed, the alveolar bone was severely absorbed.
手术治疗和病理检查
将患者收入院后行手术治疗，在全身麻醉下行左侧下颌骨病变探查刮治术+左侧下颌骨部分切除术+邻位瓣转移修复术(图 3)。术中取左下颌骨软组织和死骨组织标本送病理检查，左下颌骨软组织和死骨组织光学显微镜下显示为炎性组织，局部上皮可见上皮钉突伸长(图 4)。免疫组织化学染色结果显示细胞角蛋白(cytokeratin, CK)5、CK6阳性，CK7阴性，人广谱细胞角蛋白P-CK阳性，细胞增殖指数Ki-67阳性细胞约占30%，抗波形丝蛋白阳性, S-100蛋白阳性，Langerin蛋白阴性, 类肌钙蛋白阴性。
图 3.
患者术中照片
Intra-operative photos of the patient
A, necrotic bone area before operation; B, lesion exploration and curettage to remove necrotic bone to normal bone surface; C, intraoperative resection of necrotic bone; D, proximal flap transfer to close the wound.
图 4.
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左下颌骨软组织的病理切片(苏木精-伊红染色×40)
Pathological section of soft tissue of left mandible (hematoxylin-eosin staining ×40)
术后随访和结局
术后2个月复查口内创口愈合良好，牙龈稍红肿，伴有少量软组织凸起。术后6个月复查，牙龈无红肿及其他异常，左侧面部疱疹色素沉积显著减少(图 5)。
图 5.
患者术后随访照片
Post-operative follow-up photos of the patient
A, oral wound healed well and the gingiva was slightly red and swollen, accompanied by a small amount of soft tissue protrusion; B, intra-oral wound was basically healed and the gingiva showed no redness, swelling or other abnormalities; C, D, herpes pigmentation on the left side of the face was significantly reduced 6 months after surgery.
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讨论
带状疱疹主要以红斑、丘疹、群发簇集性水疱、神经痛及后遗神经痛为主要临床表现，在老年群体中每年的发病率可达14.4%，并且随着年龄增长及免疫抑制程度的加大而增大。临床上三叉神经带状疱疹合并下颌骨骨坏死尤为罕见，以“herpes zoster” “trigeminal nerve” “osteonecrosis of the jaw”为关键词在PubMed中搜索1982—2023年相关文献仅15篇。文献报道指出，Rose在1908年第一次提出颌骨骨质改变可能与带状疱疹有关。Dechaume等认为Gonnet是第一个引起人们注意颌骨坏死及牙齿脱落与带状疱疹感染有关的人。Gupta等报道46例带状疱疹感染后出现颌骨坏死病例，并指出这种并发症的严重程度可能与潜在的全身性疾病有关。王继华在1999年报道了24例以三叉神经带状疱疹为始发症状的人类免疫缺陷病毒(human immunodeficiency virus，HIV)感染患者，其中40岁以下的年轻患者占80%。据相关文献报道，HIV感染者与未感染者相比，三叉神经带状疱疹的发病率增加了15倍，且皮损累及范围较大，神经痛症状更为明显。施越琦等报道的一篇回顾性分析中指出带状疱疹在免疫缺陷病(如患有恶性肿瘤、感染HIV或使用免疫抑制剂) 患者中的发病率似乎更高, 这说明三叉神经带状疱疹引发的颌骨坏死与机体的免疫状态存在着一定关系。
三叉神经带状疱疹合并下颌骨骨坏死的确切机制尚无定论。Wright等推测病毒引起的神经炎症反应可直接延伸到邻近血管引起局部血管炎，这可能导致供应牙槽骨的血管缺血从而导致颌骨坏死。病毒可从邻近脑神经扩散直接侵犯血管，引起节段性肉芽肿性血管炎。Gilden等认为三叉神经的全身性感染是导致骨膜和牙周组织血管炎的原因，病毒存在于小血管中，形成小的缺血灶，随后发生不同程度的坏死和脱髓鞘，从而导致牙齿脱落和颌骨坏死。Mintz等认为先前存在的牙髓炎、牙周炎或在带状疱疹感染部位进行的外科手术有可能会导致更具破坏性的牙槽骨坏死。此外，交感神经兴奋引起的血管收缩也不容忽视。交感神经系统对周围血管床具有血管收缩作用，受局部血管神经信号机制的调控。当病毒侵入血管或交感神经时，它们会受到刺激，产生血管收缩反应，从而导致局部组织的血液供应受阻。有学者报道单纯疱疹病毒可产生类似带状疱疹的局灶性病变，并可从水痘患者中分离出带状疱疹病毒。疱疹病毒合并其他病毒感染可导致牙龈卟啉单胞菌和其他牙周致病菌的过度生长，降低牙周防御机制而加速牙周破坏的速度，因此，了解带状疱疹病毒在牙周病发病机制中的意义值得进一步研究。本例患者在就诊时即存在重度牙周炎，在短时间内即出现左侧下后牙的自发脱落和骨质暴露，疱疹病毒的感染有可能加速了这一过程。
临床医师对于三叉神经带状疱疹并发的下颌骨骨坏死应提高认识，早期进行治疗，以避免疾病进一步恶化。对于此类患者，在炎症得到初步控制后，可考虑行外科治疗去除坏死骨，刮除炎性肉芽组织，拔除病灶牙。对于高龄、患有恶性肿瘤或合并其他免疫功能低下的患者，应尽早、足量、足疗程联合应用抗病毒药物和免疫调节剂，注意必要的全身支持治疗。对所有出现口腔并发症的患者都应加强口腔健康宣教，加强对口腔卫生的维护。